骨盆骨巨细胞瘤临床治疗的系统文献综述

本文原载于《中华骨科杂志》年第2期

本文由医院陈伟医师推荐

相比膝关节周围骨巨细胞瘤，骨盆骨巨细胞瘤并不常见，所以并没有对其相对样本量大的文献报道，其肿瘤生物学特征、诊断治疗策略、预后情况及与膝关节周围骨巨细胞瘤的异同点，都不是十分明确。本文通过了系统文献综述的方法，详细研究了骨盆骨巨细胞瘤的临床及病理特征。文章检索方法合理，关键词选择正确，统计方法运用得当，结果具有十分重要的指导意义，讨论深入，使得临床医生对骨盆骨巨细胞瘤这一罕见疾病具有了相对系统的认识。

骨巨细胞瘤（giantcelltumors，GCT）是一种具有易复发性和潜在恶性的原发性骨肿瘤，以局部复发率高、转移率低为临床特点，多侵犯长骨末端［1-3］，骨盆GCT少见，仅占全身GCT的1.5%~6.1%［4-6］。

因GCT生物学行为特殊、骨盆为身体功能的转换中心以及局部解剖复杂，故骨盆GCT在治疗上应予以高度重视。目前，治疗骨盆GCT的方法较多，包括单纯放疗、单纯血管栓塞、单纯病灶内手术、放疗+病灶内手术、血管栓塞+病灶内手术、微波灭活+病灶内手术、病灶内手术+冷冻、整块切除，同时肿瘤切除后可采用骨水泥填充、自体骨填充、同种异体骨填充、髋关节旷置及髋臼骨盆环重建等方法维持骨盆稳定［5，7-10］。

因此，骨盆GCT术后的临床疗效差异较大，难以形成共识。另外，由于骨盆GCT临床少见，所以鲜见大样本文献报道，而仅以单个或数个病例（不超过30例）的临床资料结果报告其发病情况、治疗方法及临床疗效等；同时单纯分析一组病例资料，可能对骨盆GCT的发病特点及不同治疗方式的临床疗效评价产生偏移。因此，本研究通过检索国内外多个数据库文献，包括个案报道、经验交流、病例组资料分析、手术方式疗效研究等，采用系统文献综述的方法对骨盆GCT流行病学特征、治疗方式、临床预后等问题进行综合研究，目的是：（1）总结骨盆GCT的发病年龄、性别差异、发病部位、治疗方法；（2）分析不同方法治疗骨盆GCT的并发症、复发率、死亡率；（3）探讨不同治疗方法对骨盆GCT复发的影响。

资料与方法

一、检索方法

在ElseviverScienceDirect全文数据库、Spring?erLink全文数据库、ProQuestHealth＆MedicalCom?plete全文数据库、JohnWileyInterscience全文数据库、EBSCOMEDLINEComplete全文数据库检索上检索“giantcelltumor,pelvis”，在维普科技期刊数据库、同方期刊全文数据库、中华医学会＆中国医师协会全文期刊库检索“骨巨细胞瘤、骨盆”，时间跨度从年至年。

二、文献的纳入及排除标准

纳入标准：（1）骨盆髂骨、髋臼及耻坐骨GCT；（2）骨盆GCT治疗方法的研究；（3）随访资料完整，且随访时间超过1年。排除标准：（1）骶骨及骶髂关节GCT；（2）重复报道的病例；（3）缺少随访资料及随访时间少于1年的病例。

三、骨盆GCT治疗方法分类

骨盆GCT治疗方法包括：（1）放射治疗；（2）病灶内手术；（3）放疗或冷冻治疗+病灶内手术；（4）病灶外整块切除。对于未提及手术边界的病例资料一律纳入病灶内手术，采用化疗、血管栓塞及其他治疗方式的少数病例不再单独设组。

四、研究内容

本系统综述的研究内容包括：（1）年龄分布，即将所有明确发病年龄的患者进行年龄段分布统计，了解骨盆GCT发病年龄特点；（2）发病部位，即将所有包含发病部位信息记录的患者根据发病部位进行分组统计，了解骨盆GCT不同部位的发病情况及是否存在差异性；（3）手术疗效，即根据治疗方法分组，分别统计各组并发症、局部复发率及死亡率，放疗诱发的肉瘤及继发性恶变均考虑为局部复发。

五、研究方法

对于符合检索条件的检索结果，依据题目及摘要内容，进行第一次筛选，余下的文献阅读全文，根据纳入及排除标准进行二次筛选，对于最后保留的文献将纳入研究的所有患者资料在Excel表格中进行各目录分类统计，对于缺少某一项或几项的患者，在相应的位置给予空缺；而后根据分类统计数据，对描述性指标可得出骨盆GCT流行病学特征，对结果性指标行不同治疗组间比较。

六、统计学分析

采用SPSS16.0统计软件包（SPSS公司，美国）进行统计学分析。采用χ2分割法对不同治疗组间的并发症发生率、治疗复发率行多样本间率的多重比较，检验水准α值取0.05。

结果

一、患者资料

共有38篇论文纳入本研究［5，7-43］，总计例患者，其中例患者性别明确，男44例（37.0%），女75例（63.0%），男∶女为1∶1.7；例患者年龄明确，最小年龄14岁，最大年龄73岁，发病高峰位于21~40岁（图1）；随访时间1.5~35年，平均随访9.5年。

二、发病部位

参考Enneking骨盆肿瘤手术切除分型方法［44］，本研究将骨盆GCT发病部位分为髂骨区（A区）、髋臼区（B区）和耻、坐骨区（C区）。在例患者中，例患者发病部位明确，60例（60/，43.2%）位于髋臼区（B区），是骨盆GCT最常侵袭的部位；48例（48/，34.5%）位于髂骨区（A区），31例（31/，22.3%）位于耻、坐骨区（C区，图2）。

三、治疗方式

本组例患者中，例治疗方法明确，3例虽明确为手术治疗，但具体手术方法未明确。例患者中，20例（20/，12.3%）接受单纯放射治疗，72例（72/，44.4%）接受单纯病灶内手术，16例（16/，9.9%）接受放疗或冷冻治疗+病灶内手术联合治疗，51例（51/，31.5%）接受病灶外整块切除，3例（3/，1.9%）采用单纯血管栓塞的方法给予保守治疗。

四、并发症情况

本组例患者中，83例记录并发症情况，其中27例（27/83，32.5%）出现并发症，56例未出现并发症。27例出现并发症的患者中，单纯放射治疗组5例（5/10，50.0%）出现局部组织放疗后反应，单纯病灶内手术组5例（5/35，14.3%）出现并发症，包括血栓、螺钉及骨水泥松动、感染，放疗或冷冻治疗+病灶内手术联合治疗组4例（4/10，40.0%）出现并发症，包括延迟感染、切口愈合欠佳，螺钉及骨水泥松动，病灶外整块切除13例（13/28，46.4%）出现并发症，包括感染、延迟感染、切口愈合欠佳、骨不连、关节脱位、内固定松动（图3）。文献提供的单纯放射治疗及放疗或冷冻治疗+病灶内手术联合治疗有关并发症的样本量较少，故不进行统计学分析。经统计学分析显示病灶外整块切除较病灶内手术术后并发症发生率更高，单纯病灶内手术和病灶外整块切除术后并发症发生率比较，差异有统计学意义（χ2=7.，P=0.）。

五、局部复发及死亡情况

例患者中，例明确生存情况，其中44例复发，例未复发。44例复发患者中，5例（5/，3.2%）死亡；39例（39/，24.6%）仍存活，其中接受单纯病灶内手术者24例（24/72例，33.3%），接受单纯放疗者9例（9/20例，45.0%），接受整块切除者1例（1/51例，2.0%），接受放疗或冷冻治疗+病灶内手术联合治疗者5例（5/14例，35.7%；16例接受放疗或冷冻治疗+病灶内手术联合治疗，其中2例未明确生存情况，14例明确生存情况）。统计学分析显示单纯放射治疗与放疗或冷冻治疗+病灶内手术联合治疗比较，差异无统计学意义（χ2=0.，P＞0.05），即放疗或冷冻治疗+病灶内手术联合治疗与单纯放射治疗术后复发无区别；单纯放射治疗与单纯病灶内手术比较，差异无统计学意义（χ2=0.，P＞0.05）；单纯放射治疗与病灶外整块切除比较，差异有统计学意义（χ2=24.，P0.）；单纯病灶内手术与病灶外整块切除比较，差异有统计学意义（χ2=18.，P0.）。因此，可以认为单纯放疗、单纯病灶内手术、病灶内手术联合放疗或冷冻对术后复发无明显差异，而病灶外整块切除复发率低于另外三种治疗方式（图4）。

六、近10年骨盆GCT临床研究情况

至年文献中，有详细资料报告的骨盆GCT患者共75例［10，29-32，34，36，41-43］，根据发病部位、治疗情况及治疗结果进行统计分析，结果显示髋臼区（B区）56例。骨盆GCT是近10年来研究







































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