13年随访个案报道骨巨细胞瘤合并纵膈转移

2020-8-18 来源:本站原创 浏览次数:

第一作者:陈 皓单位:医院

通讯作者:武壮壮单位:山西医院

其他作者:李 静单位:医院

骨巨细胞瘤(giantcelltumorofbone,GCT)是一种侵袭性、潜在恶性的骨肿瘤,在我国的发病率为10.5%--15.5%,较欧美国家多见[1]。膝关节是骨肿瘤的好发部位,占全身各部骨巨细胞瘤的50%以上[2]。由于膝关节的负重性,此处患病直接影响患者的生活质量。骨巨细胞瘤的复发率较高,转移率较低,尤其合并纵膈转移者更不多见。

资料与方法

一、一般资料

患者女性,31岁,患骨巨细胞瘤(GCT,Giantcelltumor)13年。

患者于年6月无意间出现跑步时右大腿痛,后症状加重,出现行走时右大腿痛及跛行,年9医院,病理确诊为“右股骨近端骨巨细胞瘤”。

二、手术方法

第一次手术:于年9月20日对患者进行腰麻后,取股骨近端外侧切口行右股骨近端骨巨细胞瘤(GCT)病灶刮除植骨术,术后患者恢复良好(图1.a为原发X线检查),ECT检查提示全身无转移病灶。

第二次手术:于年11月13日患者右股骨近端出现疼痛合并软组织包块,影像学检查示,骨巨细胞瘤局部复发合并病理骨折,医院行髋关节置换术,医院行病理检查,确诊为骨巨细胞瘤术后局部复发(报告见图1.b),ECT检查提示全身无转移病灶。

第三次手术:于年9月,患者又出现右髋部疼痛,医院,行相关检查后示,骨巨细胞瘤局部复发,为防止进一步恶变,给予患者行右髋部离断术;ECT检查提示全身无转移病灶。

第四次治疗:患者于年4月出现背痛、咳嗽等不适,医院行胸部CT及穿刺确诊为骨巨细胞瘤后纵膈转移,并于年6月至9月医院行唑来膦酸治疗(图2.ab为唑来膦酸治疗前后CT对比)。

第五次治疗:医院行唑来膦酸治疗后效果欠佳,肿瘤体积较前增大,于年10月至年6月行迪诺赛麦治疗(图3为迪诺赛麦治疗CT效果对照)。

(图1)图左:原发灶X线,左股骨近端GCT;图右:医院软组织穿刺,病理报告。

(图2)a、b为双磷酸盐治疗前后的CT结果对比,a检查时间为年6月25日,b时间为年10月14日。年6月开始行唑来膦酸治疗,4mg静滴4w/次,6月至9月共输4次,期间瘤体由8*5cm增长到10*6cm。

(图3)年10月鉴于双磷酸治疗无效,开始行狄诺塞麦治疗。a、b、c、d、e检查时间分别为年10月14日、年12月31日、年4月8日、年10月30日及年5月29日。用法:12mgIH,1、8、15、28天打前四针,随后两年内mg/4周,在第三年mg/2月。

结果

年10月怀孕,停用迪诺,至年6月中旬,剖腹产拆线,连续使用两针,可以看到瘤体明显缩小并钙化。

副作用:在使用迪诺三四个月时偶出现腹泻,后自愈;在第三年时背部出现皮疹,约10余天,自愈;余未见明显副作用。

讨论

自年Copper[3]首次提出骨巨细胞瘤(GCT),经过近两个世纪临床大夫的不断研究,GCT的生物学特性已经得到充分认知,临床治疗方式取得很大的进步。

GCT好发于东亚人[4],约占原发肿瘤的3%-5%,约占原发骨肿瘤的15%,多发生于20-40岁[5],长骨干骺端多见、中轴骨少见,病损内手术术后有较高的复发率,肺转移率约1%-9%[6.7],其他部位(例如纵膈)转移罕见。

临床治疗经历了手术方式的不断改进,及双磷酸盐、迪诺赛麦辅助用药的运用,术后复发率在极大程度上降低,并且对于脊柱、骨盆等病灶难以切除的部位有了系统性的治疗方案。

临床治疗中,现在普遍观点认为在行病损内手术,骨水泥作为填充物,由于其材料本身的细胞毒作用及聚合释放的热量,可使瘤壁深部骨质2-3mm产生坏死,起到抗肿瘤作用[8],对于术后的复发率在多个文献报道中显示优于植骨术;而En-bock术式,相对而言术后复发率较低,但其术后功能较差及出现较多的并发症[9]。

其次对于术中操作问题,郭卫、李建民[10]等人在《骨巨细胞瘤的临床循证诊疗指南》中提到,在术中要将活检的瘢痕完全切掉,若未完全切掉,将可能导致局部复发;这从侧面反映一个问题,术中无瘤操作(对切口周围软组织保护,防止瘤体播散)的重要性,多数患者术后切口软组织复发都与无瘤操作不当存在一定的相关性。

此个例在治疗中,采取病灶刮除瘤腔灭活植骨术、软组织复发及最后的髋关节离断术,作为个例,在一定程度上可以反映上面提到的相关问题,值得我们去深思。

对于药物治疗,在既往的文献报道中,双磷酸盐对于溶骨性破坏肿瘤及骨转移的肿瘤,都取得了积极的疗效[11]对于长骨干骺端的GCT使用双磷酸盐作为辅助治疗,可将术后复发率控制在4.2-9%[12]。但对于肺部等部位的GCT,双磷酸的疗效如何,临床相应的报道文献较少。

在本患者的治疗中,在双磷酸盐治疗期间,疾病呈进展状态。对于迪诺赛麦而言,自年FDA批准用于治疗手术难以切除或切除后致严重功能障碍的GCT后,关于迪诺赛麦疗效较佳的报道日益增多。

YILUO[13]等人报道7例肺转的GCT使用迪诺赛麦治疗中提到,在两年半的随访中,3例PR,4例SD,1例患者出现低钙、2例发烧,未出现耐药现象;E.Palmerini[14]等人在一项97人的报道中证明迪诺赛麦对GCT的积极疗效,部分患者在停药中位时间为8个月出现疾病进展,极少数患者合并出现下颌骨坏死、皮疹、神经症状、非典型股骨坏死等副作用。

本患者,在长达4年的使用中,纵膈转移GCT基本彻底钙化仅出现皮疹、轻微腹泻等不适,在怀孕期间停药未出现疾病进展。

在长达13年的GCT史,该患者的治疗过程及疗效,是值得我们借鉴和学习的。

参考文献

[1]SchajowiczF.Histologicaltypingofbonetumor.Berlin:SpringerVerlag,.12:20-22.

[2]张莹,侯春林。骨巨细胞瘤的治疗进展。中国矫形外科杂志。,4(2):-.

[3]TurcotteRE.Giantcelltumorofbone.OrthopClinNorthAm,,37(1):35-51.

[4]NiuX,ZhangQ,HaoL,etal.Giantcelltumoroftheextremity:retrospectiveanalysisofChinesepatientsfromoneinstitution.JBoneJointSurgAm,,94(5):-.

[5]KlenkeFM,WengerDE,InwardsCY,etal.Giantcelltumorofbone:riskfactorsforrecurrence.ClinOrthopRelatRes,,(2):-.

[6]McGrathPJ.Giant-celltumorofbone:ananalysisoffifty-twocases.JBoneJointSurgBr,,54(2):-.

[7]UnniKK.Giantcelltumor。In:UnniKK,DahlinDC,eds.Dahlin,sBoneTumors:GeneralAspectsandDataonCases.5thed.,Philadelphia,PA:Lippincott-Raven:-.

[8]BalkeM,SchremperL,GeberC,etal.Giantcelltumorofbone:treatmentandout

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